1973年，Chalvardjian和Seully首次报道了此病，并将其命名为卵巢硬化性间质瘤（Sclerosing stronmal tumor of ovary，SST），是一种少见的卵巢良性肿瘤，多见于年轻妇女，本瘤来源于卵巢间质，有些患者有类固醇激素分泌表现。由于本病具有较独特的临床表现，镜下组织结构复杂，细胞表现多样化，肿瘤组织间富有薄壁小血管，术前诊断较困难，有时易误诊为恶性肿瘤。在本文中，我们报道一例病理诊断明确且伴随高雄激素血症的卵巢硬化间质瘤患者，同时描述其超声及生化检验结果，分析其临床及病理特点，以便于临床医师更好地识别此病。

患者31岁，以“继发性闭经3个月”为主诉收治于我院妇产科。

现病史：16岁初潮，初潮后7年内月经规律，经量中等。患者24岁出现闭经，未予治疗。在闭经7年后，又正常来月经2个月，其后再次闭经而来我院就诊。病来不伴发热，无恶心、呕吐，无咳嗽、咯血，无腹痛，进食、排便、排尿正常，体重无明显下降。

既往史：否认高血压、糖尿病、结核、肝炎病史、否认外伤手术史，孕1产0，人工流产1次。

体格检查：体毛较重，皮肤黏膜无黄染，颈部、锁骨上及腹股沟淋巴结未及肿大，头颈部、胸部及四肢活动良好，外观无异常，心肺听诊无异常，腹软，无压痛、反跳痛及肌紧张，腹部未及明显包块。妇科检查：阴蒂肥大，约1.5cm×1.5cm大小，大小阴唇发育正常，阴道通畅，黏膜皱襞无充血，分泌物量中，色白，无异味，宫颈常大，光滑，子宫前位，常大，左附件区可触及鸭卵大小包块，右附件区未及明显异常。

辅助检查：

肿瘤标志物：CEA：1.74ng/ml，AFP：1.46ng/ml，CA125：6.7U/ml，T：6.35ng/ml。

血清离子、肝肾功能、血糖、血脂：未见明显异常。

染色体核型：46，XX。

盆腔三维超声：见正常子宫影像，子宫前倾位，大小约8.3cm×4.8cm×3.4cm，内膜厚约0.6cm，宫区未见明显占位性病变；左卵巢内可见5.0cm×4.8cm×3.4cm实性肿物，形态规整，边界尚清，内呈不均质低回声，CDFI可检出其内丰富血流信号，右附件未见明显占位性病变；盆腔内可见少量游离液体，深约1.8cm。超声提示：左附件实性肿物，盆腔少量积液。

胸DR：双肺、纵隔，膈肌未见明显异常，胸腔未见积液。

患者术前血睾酮6.35ng/ml，且有继发闭经，原发不孕，考虑左附件肿物生殖细胞肿瘤可能性大，行开腹探查术，术中见：子宫大小形态正常，未及明确肿物，左卵巢大小约5.0cm×5.0cm×3.5cm，与子宫后壁粘连，左卵巢内可见直径约为3cm实性肿物，包膜完整，切面黄色，左输卵管伞端闭锁，右侧附件与子宫后壁及后腹膜粘连，右卵巢及右输卵管形态正常，切除物送冷冻回报：考虑卵巢硬化性间质瘤可能性大，最终行左侧卵巢肿物核除术，同时分离盆腔粘连、行左侧输卵管伞端造口术。 镜下观察，瘤细胞结节状或弥漫状排列，胶原纤维或疏松水肿区分隔瘤细胞形成假小叶结构（图1、图2）；高倍镜下可见瘤细胞形态多样，呈索形、圆形或多边形，胞质丰富，嗜酸，部分瘤细胞胞质空亮，有的细胞核偏于细胞一侧，内含脂质类，似印戒细胞，偶见核分裂（图3）；间质疏松水肿，中等大小血管较丰富（图1、图4），未见恶性肿瘤细胞，未见正常卵巢组织。免疫组化：SMA（+）、Inhebin（+）、CD34（+），支持卵巢硬化性间质瘤诊断。

图1 间质疏松水肿，富含薄壁毛细血管（HE染色×100）

图2 胶原纤维或疏松水肿区分隔瘤细胞形成假小叶结构（HE染色×100）

图3 瘤细胞形态不一，以圆形或多角形的上皮样细胞为主，其间穿插着卵圆形纤维母细胞样细胞及梭形细胞。细胞核圆形或卵圆形，核分裂不常见，胞质丰富、透亮，有的细胞核偏于细胞一侧，内含脂质类似印戒细胞（HE染色×200）

图4 间质具有丰富的薄壁血管（HE染色×100）

患者术后身体恢复良好，术后5天复查血睾酮0.33ng/ml，患者出院。术后2个月恢复正常月经，阴蒂明显缩小。